Mujer de 56 años, sin antecedentes persona-les de interés, que fue remitida a nuestra consul-ta por presentar una lesión de tres meses de evo-lución en el borde lateral izquierdo de la lengua,de crecimiento continuo, indolora, sin sintoma-tología febril o consuntiva asociada. En la anam-nesis no refería consumo de tabaco, alcohol u otrostóxicos. No existía constancia de foco infecciosoni sangrado espontáneo de la lesión, y negó ante-cedente traumático previo en la zona.

En la exploración física se objetivó la presen-cia de múltiples restos radiculares, con una lesiónde 5 x 2,5 cm de diámetro en la cara ventro-late-ral izquierda de la lengua. Se trataba de una lesiónexofítica, de base eritematosa y superficie blan-quecina, que protruía 2 cm desde el plano ven-tro-lateral lingual. No seobjetivaron otras lesionesen la superficie de la len-gua. La exploración cervi-cal no mostró adenopatíasclínicamente significativas(Fig.1).

Se realizó biopsia inci-sional de la lesión bajoanestesia local. En el exa-men macroscópico se des-cribió un ojal de mucosa de1 x 0,6 cm de superficie y0,5 cm de profundidad,que presentaba en lasuperficie mucosa dos lesio-nes, una de ellas sobreele-vada de coloración blan-quecina y de aspecto verru-coso de 0,7 cm de diáme-tro máximo. La segundalesión se encontraba en elotro extremo del ojal, pre-sentando un aspecto papilomatoso de coloración blanquecina de 0,5 cmde diámetro máximo.

El estudio histológico microscópico fue informado como superficiemucosa lingual con transformación endoexofítica con hiperqueratosis ortoy paraqueratósica en relación con un infiltrado inflamatorio linfocitario ypolimorfonuclear a nivel del corion, con extensión focal al epitelio supra-yacente. Se identificaron hifas fúngicas PAS+, correspondientes a Candida(Figs. 2 y 3).

A 56-year old female, with no personal medicalhistory of interest, was referred to our unit witha lesion on the left border of her tongue that hadbeen evolving for three months. It was painlessand had been growing continually. There wereno associated consumptive or feverish symptoms.Her medical history did not include smoking, alco-hol use or any other toxic substances. There wasno evidence of a focus of infection or of any spon-taneous bleeding of the lesion, and she deniedany previous trauma in the area.During the physical examination several rootremains were observed together with a lesionmeasuring 5 x 2.5 cm in diameter in the left ven-tro-lateral side of the tongue. The lesion was exo-

phytic, with ane ry thematousbase and awhitish surfaceand it protrudedby 2 cm from theventro-lateral sideof the tongue. Noother lesions wereobserved on thelingual surface.The neck exami-nation did notreveal any clini-cally significantswelling (Fig. 1).An incisional biop-sy of the lesionwas carried outunder local anes-thesia. Themacroscopical

examination reported a ring of mucosa with a surface that measured1 x 0.6 cm and a depth of 0.5 cm. There were two lesions on the mucos-al surface, one was raised and whitish with a warty appearance, andit measured 0.7 cm at its widest point. The second lesion was on theother side of the ring. It was whitish with papillomatous features andit measured 0.5 cm at its widest point.

The histological study by microscope reported a mucosal surface onthe tongue with endo-exophytic transformation and ortho- and parak-eratotic hyperkerastosis together with a polymorphonuclear and lym-phocytic inflammatory infiltrate by the chorion with focal extension intothe overlying epithelium. PAS positive fungal hyphae were identified thatwere related to Candida (Figs. 2 and 3).

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¿Cuál es su diagnóstico?

What should the diagnosis be?

Figura 1. Lesión exofítica de grandes dimensio-nes en cara ventro-lateral de lengua izquierda.Figure 1. Large exophytic lesion on the left ven-tro-lateral side of the tongue

Figura 2. Histología tinción hematoxilina-eosi-na. a. Lesión hiperplásica (2x). b. (4x). c. (10x).d. Detalle del infiltrado inflamatorio agudo, conpolimorfonucleares en capas superficiales (40x).Figure 2. Histological staining with hematoxylin-eosin a. Hyperplastic lesion (2x) b. (4x). c. (10x).d. Detail of the acute inflammatory infiltrate withpolymorphonuclear leukocytes in the outer layers(40x).

Figura 3. a-d. Histología tinción PAS (40x). Seobservan hifas a nivel de epidermis pertene-cientes al género Candida. Reacción inflama-toria tisular aguda y crónica.Figure 3. Ea-d. Histological stain with PAS (40x).Hyphae of the Candida variety can be observedin the epidermis. Acute and chronic inflammatoryresponse of tissue.

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Con el diagnóstico de hiperplasia verrucosa con inflamación agudaasociada a Candida, se instauró un tratamiento médico a base de anti-fúngicos. Descartada la existencia de enfermedad hepática, se pres-cribió Ketokonazol a dosis de 200 mg/día, en una única toma v.o, duran-te 14 días, junto con enjuagues orales con nistatina y clorhexidina.

Tras dos semanas de tratamiento antifúngico, la paciente acu-dió a revisión, objetivándose la persistencia de la lesión, sin cam-bios llamativos aparentes. Ante la persistencia de la misma y, trasel fracaso del tratamiento médico, se decidió realizar biopsia-exé-resis de la lesión con láser de CO2 bajo anestesia general. Se reali-zó extirpación de la lesión con márgenes de tejido sano mínimos.Se realizó vaporización del lecho quirúrgico y se colocó gasa de oxi-celulosa, obteniéndose un adecuado control hemostático. No exis-tieron complicaciones en el post-operatorio inmediato o tardío, conrecuperación funcional completa. El estudio anatomopatológicoconfirmó los hallazgos de la biopsia inicial, con lesión idéntica a laprevia, pero en esta ocasión no se identificaron hifas fúngicas. Sediagnosticó como mucosa lingual con hiperplasia verrucosa e infla-mación aguda y crónica asociadas. No se evidenciaron signos derecurrencia en el seguimiento a los 12 meses tras la cirugía.

Discusión

La Cándida se encuentra formando parte de la microflora comen-sal oral en el 40% de los individuos sanos.1 Sin embargo, puede serresponsable de infecciones fúngicas con repercusión local o sisté-

With the diagnosis of verrucous hyperplasia with acuteinflammation associated with Candida, anti-fungal medicaltreatment was administered. Once hepatic disease had beenruled out, Ketoconazole was prescribed at a dose of 200 mgorally per day for two weeks, together with oral rinses withnystatin and chlorhexidine.

After two weeks of anti-fungal treatment, the patientreturned for follow-up. The lesion continued to persist andthere were no apparent changes. Due to this persistence andfollowing medical therapy failure, a decision was made tocarry out a biopsy excision of the lesion with a CO2 laserunder general anesthesia. The lesion was removed with min-imal margins of healthy tissue. The surgical bed was vapor-ized and an oxycellulose pad was placed and proper hemo-static control was achieved. There were no complicationsduring the immediate and late post-operative period, andcomplete functional recovery was achieved. The anato-mopathologic study confirmed the initial biopsy findings,and a lesion that was identical to the previous one was report-ed, but this time fungal hyphae were not identified. The diag-nosis was of lingual mucosa with warty hyperplasia and bothacute and chronic inflammation. There were no signs of recur-rence 12 months after surgery.

Discussion

Candida is found in the oral commensal microflora of40% of healthy individuals.1 However, it can be responsiblefor fungal infections with local or systemic repercussions. Themost common clinical manifestation is in the mucosa,although the systemic form can occur in immunodepressedpatients.2 There are a series of local factors that favor can-didiasis infection such as the use of prostheses, smoking, drymouth, concomitant oral pathology and topical treatmentwith antibiotics and steroids.

Chronic Hyperplastic Candidosis (CHC) is a type of oralcandidiasis infection with certain clinical and histological

Candidiasis hiperplásica crónica de la mucosaoral

Chronic hyperplastic candidosis of the oral mucosa

R. González-García1, J. Sastre-Pérez2, M.F. Muñoz-Guerra2, L. Naval-Gías2,F.J. Rodríguez-Campo2, C. Gamallo3, F.J. Díaz-González4

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1 Médico Residente. Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial2 Médico Adjunto. Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial3 Médico Adjunto. Servicio de Anatomía Patológica4 Jefe de Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial.Hospital Universitario de la Princesa, Madrid, España.

Correspondencia:Raúl González GarcíaC/ Los Yébenes 35, 8 C28047 Madrid, EspañaEmail: raugg@mixmail.com

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Rev Esp Cir Oral y Maxilofac 2006;28,3 (mayo-junio):191-194 © 2006 ergon 193R. González-García y cols.

characteristics that serve as a base for its diagnosis. Otherclinical forms of candidiasis consist of the pseudomembra-nous variety, the erythematous variety, and erythematousvariety associated with dental prostheses, median rhomboidglossitis and angular cheilitis.

The histological examination of the CHC specimenshowed parakeratosis of the mucosal surface epithelium,with Candida hyphal invasion. The presence of polymor-phonuclear leukocytes in the epithelium that form micro-abscesses in the stratum corneum is a characteristic feature.In addition to this, the lamina propria showed chronic inflam-matory cell infiltrate.3 Our case had the histological char-acteristics mentioned as well as an acute inflammatory com-ponent made up of polymorphonuclear leukocytes and chron-ic inflammation made up of lymphocytes. The epithelial andchorion involvement was in accordance with reports in theliterature. The invasion of the epithelium by Candida hyphaein the initial biopsy contributed to the etiological diagno-sis. The systemic anti-fungal therapy administered for thetwo weeks that followed the diagnosis was enough to elim-inate the Candida in the lesion, but not the inflammatorycomponent and the hyperplastic response.

With regard to the inflammatory response observed, ithas been reported that the extension of the inflammatoryinfiltrate does not depend on the number of hyphae presentin the specimen, but rather on the time over which the infec-tion has been evolving, or on the properties of the Candidainvasion.3 Current histopathological studies with modernstaining techniques have shown that the presence of Can-dida albicans and Candida glabrata is common place in CHCbiopsies.4 The presence of T lymphocytes in the lamina pro-pria and underlying epithelium is typical, together with lym-phocytes secreting IgA, all in conjunction with polymor-phonuclear leukocytes recruited in the epithelium by T lym-phocytes.

We believe that carrying out a diagnostic biopsy is nec-essary for those cases in which the cytological and micro-biological studies are inconclusive and when the symptomshave not improved with medical treatment. In this particu-lar case, active systemic anti-fungal treatment for Candidawas given. This was therefore not an empirical treatment,as is indicated when awaiting the microbiological study resultsand when the suspected diagnosis is of a fungal infection.As the clinical presentation of this entity was of exophyticformations that had been growing slowly over variousmonths, and as the localization on the tongue was ventro-lateral, an epidermoid carcinoma of the oral mucosa withan exophytic growth pattern was suspected. With this diag-nostic suspicion, an incisional biopsy was mandatory, andwhile the anatomopathological results were awaited no treat-ment was administered. The differential diagnosis with lesionsof this type should lead the physician to rule of the possi-bility of a neoplasm, which would require rapid treatment.Once this has been ruled out, other therapeutic options canbe considered.

mica. La forma más frecuente de manifestación clínica es la locali-zada en la mucosa, aunque en pacientes inmunodeprimidos puededarse la forma sistémica.2 Existen una serie de factores locales favo-recedores de infección candidiásica, como son: el uso de prótesis,el tabaco, la xerostomía, la patología oral concomitante y los tra-tamientos tópicos antibióticos y esteroideos.

La candidiasis hiperplásica crónica (CHC) es una forma de infec-ción candidiásica oral con determinadas características clínicas ehistológicas que sirven de base para su diagnóstico. Otras formasclínicas de candidiasis oral son la forma pseudomembranosa, la eri-tematosa, la eritematosa asociada a prótesis dentales, la glositis rom-boidal media y la queilitis angular.

En el examen histológico del espécimen de CHC se objetivó la pre-sencia de paraqueratosis en la superficie del epitelio mucoso, con inva-sión por hifas de Candida. Es característica la presencia de un infiltra-do de leucocitos polimorfonucleares en el epitelio y formando micro-abscesos en el estrato córneo. Además de lo anterior, se observa uninfiltrado de células de respuesta inflamatoria crónica en la lámina pro-pia.3 Nuestro caso presentó las características histológicas señaladas,con la participación de un componente inflamatorio agudo formadopor polimorfonucleares y un componente inflamatorio crónico for-mado por linfocitos. La afectación de epitelio y corion concuerdacon lo referido en la literatura. La demostración de hifas de Candidainvadiendo el epitelio en la biopsia inicial orientó el diagnóstico etio-lógico. La administración de tratamiento antifúngico sistémico duran-te las dos semanas subsiguientes al diagnóstico fue suficiente paraeliminar la presencia de Candida en la lesión, pero no para que desa-pareciese el componente inflamatorio y la respuesta hiperplásica.

En relación a la respuesta inflamatoria observada, se ha descri-to que la extensión del infiltrado inflamatorio no depende del núme-ro de hifas presentes en la muestra, sino del tiempo de evoluciónde la infección o de las propiedades de la Candida invasora.3 Losestudios histológicos actuales, con modernas técnicas de tinción,han probado la frecuente presencia de Candida albicans y Candi-da glabrata en las biopsias de CHC.4 Es característica la presenciade linfocitos T en la lámina propia y epitelio suprayacente, así comolinfocitos secretores de IgA, todos ellos en conjunción con poli-morfonucleares reclutados en el epitelio por linfocitos T.

Creemos necesaria la realización de una biopsia diagnóstica enaquellos casos en los que los estudios citológicos y microbiológicosno son concluyentes, y el tratamiento médico no ha mejorado el cua-dro. En el presente caso, se realizó un tratamiento antifúngico sisté-mico activo frente a Cándida. No se trató pues de un tratamientoempírico, como estaría indicado ante la sospecha diagnóstica de infec-ción fúngica, en espera del resultado del estudio microbiológico. Lapresentación clínica de esta entidad con formaciones exofíticas,con historia de crecimiento lento de varios meses y la localización encara ventrolateral de lengua, hizo pensar al clínico en un carcinomaepidermoide de la mucosa oral con un patrón de crecimiento exofí-tico. Ante tal sospecha diagnóstica, la biopsia incisional es mandato-ria, y no se instauró ningún tratamiento en espera del resultado ana-tomopatológico. El diagnóstico diferencial ante una lesión de estetipo debe llevar al clínico a descartar la posibilidad de neoplasia, querequiere un tratamiento precoz. Una vez descartada la misma, otrasopciones terapéuticas pueden ser consideradas.

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Candidiasis hiperplásica crónica de la mucosa oral194 Rev Esp Cir Oral y Maxilofac 2006;28,3 (mayo-junio):191-194 © 2006 ergon

En concordancia con Zegarelli,5 creemos que ante lesiones dela mucosa oral sospechosas de infección fúngica, el establecimien-to de un tratamiento empírico es fundamental, no sólo para la obten-ción del diagnóstico ante la mejoría clínica y la desaparición delas lesiones, sino también para evitar un tratamiento tardío en espe-ra de los resultados de los cultivos o las muestras de citología delexudado. Creemos sin embargo que, en los casos de CHC, la biop-sia incisional desde el primer momento es prioritaria, para evitarerrores diagnósticos en casos de posibles carcinomas escamosos desimilar presentación clínica. En este sentido, la demostración micros-cópica de hifas fúngicas es diagnóstica de infección por Candida,tanto si se visualizan en preparaciones de exudados teñidas conPAS, como si se demuestran en el interior del epitelio estratificadoescamoso de una muestra de biopsia.

Es conocido que las formas crónicas de infección fúngica sonmás resistentes al tratamiento. En este sentido la CHC y la glositisromboidal presentan peor respuesta al tratamiento con antifúngi-cos que las formas eritematosa y pseudomembranosa de la candi-diasis. Se ha referido disminuciones del tamaño de las lesiones deCHC en pacientes tratados con medicación antifúngica. Sin embar-go, un elevado porcentaje de las mismas persiste a pesar del tra-tamiento.6,7 En nuestra opinión, en los casos de CHC puede ser reco-mendable el uso de tratamiento médico antifúngico previo al tra-tamiento quirúrgico. En lesiones de pequeño tamaño puede espe-rarse una reducción significativa del tamaño de la lesión, que hagamenos agresiva la extirpación quirúrgica, y por tanto menor la mor-bilidad ocasionada al paciente. Sin embargo, no se debe demorarla acción quirúrgica en casos de mala evolución, ante la posibilidadde degeneración neoplásica a carcinoma de células escamosas.8,9

Las lesiones de CHC de tamaño grande, como el presente caso, sue-len responder mal al tratamiento médico y precisan tratamientoquirúrgico en última instancia. En el presente caso, una vez des-cartada la existencia de malignidad, se planteó la excisión de lalesión conservando el máximo volumen de tejido macroscópica-mente normal. Para evitar pérdidas importantes de la dimensión dela lengua, preferimos la utilización del láser de CO2 con vaporiza-ción del lecho de la lesión y cierre por segunda intención.

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We believe, in concordance with Zegarelli,5 that whendealing with lesions of the oral mucosa and when a fungalinfection is suspected, establishing empirical treatment isfundamental, not only for obtaining an diagnosis due to clin-ical improvement and the disappearance of the lesion, butalso in order to avoid delaying treatment while awaiting theresults of the cultivation or the cytology exudate results. Webelieve, however, that in some CHC cases, an incisional biop-sy is a priority as from the start, in order to avoid diagnos-tic errors in the event of possible squamous cell carcinomawith a similar clinical presentation. In this sense, the micro-scopic demonstration of fungal hyphae is indicative of Can-dida infection, regardless of whether this has been observedin the PAS swabs or in the interior of stratified squamousepithelium of a biopsy sample.

It is well known that the chronic forms of fungal infec-tions are more resistant to therapy. In this sense CHC andrhomboid glossitis have a worse response to anti-fungal ther-apy than the erythematous and pseudomembranous vari-eties of candidiasis. A reduction of the size of CHC lesions inpatients treated with anti-fungal medication has been report-ed. However, a high percentage of these lesions persist inspite of therapy.6,7 In our opinion, medical anti-fungal ther-apy before surgical treatment may be advisable for CHCcases. For small sized lesions a reduction of the size of thelesion can be expected. Surgical removal will thus be lessaggressive and patient morbidity will be reduced. Howev-er, if progress is poor, surgical treatment should not be delayedgiven the possibility of neoplastic progression to squamouscell carcinoma.8,9 CHC lesions of a large size, such as the onein this case, can respond poorly to medical therapy and sur-gical treatment is eventually required. In this particular case,once the existence of malignancy had been ruled out, sur-gical excision was decided on while conserving the maximumvolume of macroscopically normal tissue. We preferred usingLaser CO2 with vaporization of the lesion bed and secondintention healing so that tongue size was not reduced.

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Paciente mujer de 52 años, sinantecedentes de interés, que acudea nuestra consulta, remitida por suodontólogo del Centro de Salud,por presentar una tumoración anivel mandibular derecho, que noproduce dolor ni alteraciones de lasensibilidad. En la radiografía pano-rámica se observa una radiolucideza nivel mandibular, que ocupadesde pieza 4,1 hasta la 4,5. A laexploración física se observa elabombamiento a nivel mandibular,sin movilidad dentaria, ni dolor a lapercusión dental, ni aparente alte-ración de la mucosa oral.

En la TC se aprecia una lesiónen la parte anterior derecha man-dibular, en la región basal, de 3 x1,7 centímetros. Los márgenesinternos con aparente patrón geo-gráfico de bordes mal definidos quedisminuyen el córtex adyacente. Enel interior hay imágenes de trabe-culación. Reacción perióstica en elborde anterior de la lesión mandi-bular, similar a rayos de sol. No seobservan masa en las partes blan-das ni alteraciones en las raíces den-tales. El diagnóstico diferencial noincluye las lesiones óseas quísticas,debido a la reacción perióstica. Noimpresiona de malignidad por lanula afectación de las partes blan-das.

Female patient, 52 years old, withno previous history of interest, wasreferred to our department by herhealth center dentist as she had atumor-like mass in the rightmandible. It was not painful, norwas it causing any changes in sen-sitivity. The panoramic radiographshowed a radiolucent image with-in the jaw that stretched fromtooth 4.1 to 4.5. Her physicalexamination showed a bulging ofthe jaw, with no dental move-ment, nor pain to dental percus-sion, nor any apparent disturbanceto the oral mucosa.The CAT scan showed a lesion inthe right anterior part of themandible, in the basal portion,which measured 3 x 1.7 centime-ters. Internal margins could beseen with an apparent geograph-ic pattern and ill-defined bordersthat was casing a thinning of theadjacent cortex. It appeared tohave internal trabeculae. The ante-rior border of the mandibularlesion had “sun ray” periostealreaction. There was no evidenceof the mass in the soft tissue, nordid any roots show disturbance.The differential diagnosis did notinclude cystic bone lesions giventhe periosteal reaction. There wasno suspicion of malignancy, as softtissue was not affected.

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¿Cuál es su diagnóstico?

What should the diagnosis be?

Figura 1. OPG prequirúrgica: se observa imagen radiolúcida redon-deada.Figure 1. Preoperative OPG: a rounded radiolucent image can be obser-ved.

Figura 2. TC prequirúrgico: se aprecia la típica imagen en rayosde sol.Figure 2. Preoperative CT scan: the typical “sun ray” appearance canbe appreciated.

Figura 3. TC postquirúrgico: el hueso está en proceso de regene-ración.Figure 3. Postoperative CT scan: the bone regeneration process canbe appreciated.

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El diagnóstico de sospecha radiológico es el de hemangiomaintramandibular, por lo anteriormente descrito, y por presentar elcanal vascular en la proximidad y aumentado de tamaño, en com-paración con el contralateral.

Se realiza un estudio preoperatorio, que no contraindica la inter-vención quirúrgica. Bajo anestesia general, mediante un abordajeintraoral, con incisión en fondo de vestíbulo inferior derecho, iden-tificando y preservando el nervio mentoniano derecho, se realizaexéresis de la tumoración, ligando con seda la arteria nutricia, yaplicando en el lecho quirúrgico Tissucol® y Surgicel®. La pacientepresentó un postoperatorio sin complicaciones. El informe anato-mopatológico de la pieza fue de hemangioma cavernoso de man-díbula y lleva un seguimiento en consultas externas de 13 meses,con buena evolución. A los 9 meses tras la intervención se le ha rea-lizado una TC de control, en la que se aprecia el defecto quirúrgi-co en proceso de regeneración, sin signos de recidiva local.

Discusión

Los hemangiomas intraóseos son lesiones benignas, debidos ala proliferación de vasos sanguíneos, muy poco frecuentes. Supo-nen un 0,2% de neoplasias óseas, siendo las vértebras y el cráneosus principales lugares de asiento.1 La mandíbula y el maxilar sonlos siguientes lugares de aparición. Más de la mitad de los heman-giomas centrales de los maxilares ocurren en la mandíbula, sien-do la región posterior su asiento más frecuente.2,3

The suspected radiological diagnosis was of intraosseoushemangioma of the mandible in view of the images described,and because the vascular channel was nearby and enlargedin comparison with the contralateral side.

A preoperative study was carried out that did not con-traindicate surgical intervention. Under general anesthesiaand by means of an intraoral approach involving an incisioninto the back of the lower right vestibule once the right men-tal nerve had been identified and preserved, the tumor-likemass was removed after ligation of the feeding artery witha silk suture and while applying Tissucol® y Surgicel® to thesurgical bed. The postoperative period was complication-free. The pathology report of the specimen was of cavernoushemangioma of the mandible. The patient has been followedfor 13 months on an outpatient basis and a good outcomehas been achieved. Nine months after the intervention shehad a follow-up CAT scan that showed the surgical defectin the process of regenerating, and there were no signs oflocal recurrence.

Discussion

Intraosseous hemangiomas are benign lesions, due tothe proliferation of blood vessels, and they are very unusu-al. They account for 0.2% of all bone neoplasms, and theyare generally located in the vertebrae and the skull1 followedby the mandible and the maxilla, and they are more com-monly found at the back.2,3

Their etiology is unknown but it is thought that someare real neoplasms and that others have a traumatic origin.2

They are twice as common in men as in women, and thepeak incidence is in the second decade of life.2,4

Most are incidental radiographic findings5 and there areno clinical symptoms,2-4 although it is true that on someoccasions erosion and resorption of teeth is produced5 (theteeth affected become mobile). There is facial disfigurationfrom the asymmetrical expansion as a result of the slow

Hemangioma intramandibular.Abordaje intraoral

Intraosseous hemangioma of the mandible. An intraoral approach

R. Luaces Rey1, A. García-Rozado González2, J.L. López-Cedrún Cembranos3, J. Ferreras Granado2,E Charro Huerga1

Página del ResidenteRev Esp Cir Oral y Maxilofac 2006;28,3 (mayo-junio):195-199 © 2006 ergon

1 Médico Residente2 Médico Adjunto3 Jefe de ServicioServicio de Cirugía Oral y Maxilofacial. Centro Hospitalario Universitario Juan Canalejo, A Coruña, España.

Correspondencia:Ramon Luaces ReyCentro Hospitalario Universitario Juan CanalejoXubias de Ariba 84, 15006 A Coruña, España.Email. rluarey@canalejo.org

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growth of the maxilla or mandible, pain or paresthesias. Alsodescribed are pulsating hemangiomas on auscultation or onpalpation of the thin bone sections, together with sponta-neous bleeding of the gums around the teeth in that area.There can even be catastrophic bleeding after extraction ofa tooth6 associated with a hemangioma or on carrying outa biopsy.7 In order to avoid these accidents the suspecteddiagnosis is very important together with imaging studies.24

Bearing in mind that biopsies are contraindicated dueto the high risk of bleeding, the suspected diagnosis is car-ried out by means of radiological and clinical studies, althoughit should be kept in mind that the radiologic presentationis very varied2-4 (up to 12 different appearances have beendescribed)8 and unspecific. The enlargement of the lowerdental nerve is suggestive of a lesion with an avascular ori-gin.8 There are authors that maintain that in half the casesa sclerotic margin can be observed.9 Multilocular radiolu-cencies can appear with a similar appearance to soap bub-bles. It may also appear as a rounded radiolucent lesion inwhich a trabecular bone can be seen in the center. A cystic-like radiolucent appearance is less common.10

The differential diagnosis should be made with otherentities with a compatible radiological appearance, such asthe residual dental cyst, odontogenic keratocyst, aneuris-matic bone cyst, ameloblastoma, odontogenic myxoma,giant cell granuloma, and other similar pathologies.10

Before treatment, evaluating three factors is very impor-tant: size, location, and vascular supply. It is as from thispoint that the conflict arises, as different therapeutic pro-cedures have been described: surgery, ligation of the exter-nal carotid artery, radiotherapy,11 inoculation of sclerosingagents,12 cryotherapy, and embolization.13 On some occa-sions carrying out an angiography before deciding upon oneof these options can be very useful.

Although the use of isolated embolization13 has beendescribed as successful (that may have to be repeated forcomplete devascularization), the best treatment may con-sist in carrying out a superselective angiography withembolization, and with surgical excision should it be neces-sary, although there should not be a gap of more than twoweeks between these in order to avoid collateral vessel for-mation.14 Embolization is not an innocuous process, andamong the complications described is the breaking off ofpieces of atheroma, broken catheters, broken vessels,15 hemi-plegia, blindness, facial paralysis,16 allergic reactions. Therisk of avascular necrosis of the mandible has been docu-mented after embolization as a therapeutic option followedby surgery.17 It would be of interest if during the surgery con-trolled hypotension could be carried out by the anesthetist,and regulated hypothermia maintained, in order to reduceblood loss.18

Generally the arteries supplying the hemangioma pro-ceed principally, but not always, from the external carotidartery. Despite this, it is important to take into account thatthe ligation of the external carotid artery will lead to the

Su etiología es desconocida, pero se sospecha que hay algu-nas que son neoplasias reales, y otras que tienen un origen trau-mático.2 La distribución por sexos presenta el doble de frecuenciaen mujeres que en hombres, siendo el pico de incidencia la 2ª déca-da de la vida.2, 4

La mayoría son hallazgos casuales radiográficos,5 sin dar clíni-ca alguna,2-4 si bien es cierto que en otras ocasiones produce ero-sión y reabsorción de los dientes,5 (produciendo movilidad de losdientes afectados), desfiguración facial por la expansión asimétricade lento crecimiento del maxilar o de la mandíbula, dolor o pares-tesias. Está descrito que pueda detectarse la pulsación del heman-gioma a la auscultación o a la palpación de las tablas óseas adel-gazadas, sangrado gingival espontáneo alrededor de los dientes dela zona o bien incluso puede debutar como un sangrado catastró-fico tras una extracción de un diente,6 asociado a un hemangio-ma o por la realización de una biopsia.7 Para evitar estos últimosaccidentes es muy importante tener un diagnóstico de sospecha,apoyado en las pruebas de imagen.24

Teniendo en cuenta que las biopsias están contraindicadas debi-do al alto riesgo de sangrado, su diagnóstico de sospecha se reali-za mediante las pruebas radiológicas y la clínica, si bien es muyimportante tener en cuenta que su presentación radiográfica es muyvariable,2-4 (hay descritas hasta doce apariencias distintas)8 e ines-pecífica. El ensanchamiento del canal del nervio dentario inferiorsugiere un origen vascular de la lesión8. Hay autores que sostie-nen que en la mitad de los casos se observa un margen escleróti-co.9 Pueden aparecer como radiolucencia multiloculada, con apa-riencia similar a pompas de jabón. También como una lesión radio-lúcida redondeada en la que se observa el hueso trabecular en elcentro. Es menos común su aparición como radiolucidez similar aun quiste.10

El diagnostico diferencial debe de hacerse con otras entidadescon apariencia radiológica compatible, como el quiste dental resi-dual, queratoquiste odontogénico, quiste óseo aneurismático, ame-loblastoma, mixoma odontogénico, granuloma de células gigan-tes, y otras patologías similares.10

Previamente al tratamiento, es muy importante el evaluar tresfactores: el tamaño, la localización, y el aporte vascular. A partir deahí comienza el conflicto, puesto que están descritos distintos pro-cedimientos terapéuticos: la cirugía, la ligadura de la arteria caró-tida externa, la radioterapia,11 la inoculación de agentes esclero-santes,12 la crioterapia y la embolización.13 En ocasiones resulta muyútil la realización de una angiografía antes de decidirnos por algu-no de ellos.

Aunque está descrita con éxito la utilización de la embolizaciónde forma aislada13 (que en ocasiones es necesario repetir para unacompleta devascularización), tal vez el tratamiento óptimo consistaen la realización de una angiografía superselectiva con embolización,y si es necesario seguido de una escisión quirúrgica, si bien no debede trascurrir más de dos semanas entre ambas para evitar la apertu-ra de colaterales.14 La embolización no es un proceso inocuo, estan-do descritos entre sus complicaciones la suelta de ateromas, la rotu-ra de catéteres, la rotura de vasos,15 hemiplejía, ceguera, parálisisfacial,16 reacciones alérgicas… Está documentado el riesgo de necro-sis avascular de la mandíbula tras la opción terapéutica de emboli-

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zación seguido de cirugía.17 Sería muy interesante durante la ciru-gía se pudiese conseguir una hipotensión controlada mantenida, porparte del anestesista, y el mantenimiento de hipotermia regulada,con el fin de reducir las perdidas sanguíneas.18

Por lo general, las arterias de las que depende el hemangiomaproceden principalmente, aunque no de forma exclusiva, de la arte-ria carótida externa. A pesar de eso, hay que tener muy en cuentaque al ligar la carótida externa, esto provoca la apertura de cola-terales provenientes de la arteria carótida externa contralateral,5,16,19

(que pueden resultar inaccesibles a la embolización con catéteres),o en la arteria carótida interna ipsilateral,5 (lo que podría producirun aumento de la lesión, debido al aumento de presión). Es decirque de la ligadura de la A.C.E. no puede esperarse que controle unsangrado agudo o que produzca una adecuada devascularizaciónde una lesión vascular.20-22

Aunque está descrita la utilización de agentes esclerosantes inyec-tados, pueden resultar ciertamente muy peligrosos, debido a la pro-ximidad del sistema vascular intracraneal.12 La radioterapia puederesultar fallida debido al nivel de maduración de las células de lamalformación, y al riesgo de degenerar en sarcoma, producir oste-oradionecrosis, retraso en el desarrollo de huesos y dientes y al com-plicar una posible posterior intervención quirúrgica.23

El diagnóstico definitivo nos lo da el análisis anatomopatológi-co de la tumoración. La mayoría son de tipo cavernoso, en losque los espacios vasculares dilatados, de paredes finas, son rodea-dos de células endoteliales benignas. También es posible que seancanales vasculares numerosos, y pequeños, del tamaño de capi-lar. Si bien, puede ser una mezcla de ambos subtipos.2-4

A pesar de que se trata de una entidad con características debenignidad, está aconsejado su tratamiento precoz para evitar posi-bles complicaciones derivadas de su crecimiento local, que podrí-an incluso ensombrecer su pronóstico por un sangrado catastrófi-co. Con un correcto tratamiento, el pronóstico de estas lesiones esbueno, con regeneración ósea de la zona afectada en los siguien-tes meses. Las recidivas son muy raras.

Conclusiones

Los hemangiomas intramandibulares son una patología poco habi-tual, frecuentemente diagnosticados como hallazgos casuales tras prue-bas radiográficas por otro motivo. No suelen dar síntomas, a menosque se dejen evolucionar, y su pronóstico es bueno.

En cuanto al tratamiento tenemos varias posibilidades, si bien laopción del tratamiento quirúrgico con embolización previa se presen-ta como muy válida. Puede resultar útil la realización prequirúrgica deuna angiografía superselectiva.

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opening of collateral channels from the contralateral exter-nal carotid artery5,16,19 (that can turn out to be inaccessi-ble for embolization with catheters), or in the ipsilateral inter-nal carotid artery5 (that could lead to the lesion increasing,due to increased pressure). In other words, it cannot beassumed that the ligation of the E.C.A will control acutebleeding or that adequate devascularization will be producedof the vascular lesion.20-22

Although the use of injected sclerosing agents has beendescribed, they can turn out to be very dangerous due to theproximity of the intracranial vascular system.12 Radiother-apy can be unsuccessful given the level of maturity of thecells in the malformation, the risk of sarcoma development,the production of osteoradionecrosis delaying osseous anddental development, and possible surgical intervention at alater date may be complicated.23

The definitive diagnosis is through the pathologic analy-sis of the tumor. Most are of the cavernous type, in which thedilated vascular spaces with fine walls are surrounded by benignendothelial cells. It is also possible for there to be numerousvascular channels and others of the size of a capillary, althougha mixture of both subtypes is possible.2-4

Despite the fact that we are dealing with an entity withbenign characteristics, prompt treatment is recommendedin order to avoid possible complications as a result of localgrowth, that could even lead to a somber prognosis as aresult of catastrophic bleeding. With correct treatment theprognosis of these lesions is good, with bone regeneratingin the affected area during the following months. Recurrenceis rare.

Conclusions

The intraosseous hemangioma of the mandible is anunusual pathology, frequently diagnosed as a result of inci-dental findings following radiological tests for other reasons.There tend to be no symptoms, unless allowed to develop,and the prognosis is good.

With regard to treatment there are various possibilities,although surgical treatment as an option, with previousembolization, is considered as very valid. Carrying out apresurgical superselective angiography can be useful.

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